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O Hiperparatireoidismo primário (HPTP) na infância é uma condição rara, porém, de extrema importância clínica. O aumento da atividade da glândula paratireoide de maneira anômala, levando à produção inapropriada de paratormônio (PTH), resulta em um desequilíbrio no metabolismo do cálcio, com impactos diretos sobre o desenvolvimento ósseo e o sistema renal. O objetivo deste trabalho é relatar um caso de hiperparatireoidismo (HPT) por adenoma de paratireoide em uma jovem de 13 anos no qual a única manifestação clínica era a litíase renal. A análise laboratorial mostrou cálcio de até 14,8 md/dL e paratormônio de até 305 pg/mL. A paciente foi submetida à remoção cirúrgica do adenoma com medidas de PTH intraoperatórios evidenciando queda de mais de 80% dos valores do hormônio sérico após a exérese de uma das glândulas.