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A gangrena de Fournier (GF) é uma fascite necrosante rara que afeta as regiões perineal e genital, sendo mais comum em homens idosos e imunocomprometidos. Relatamos um caso atípico de GF com tromboembolismo pulmonar (TEP) em um lactente previamente saudável, no interior de São Paulo, Brasil. Paciente do sexo masculino, com 1 ano e 1 mês de idade, apresentou histórico de "manchas vermelhas" nas regiões genital, inguinal e em ambas as coxas. Durante a avaliação, constataram-se lesões inguinais profundas bilaterais com necrose e extensa descamação superficial infraumbilical. Uma investigação laboratorial revelou hemocultura positiva para Pseudomonas aeruginosa. O quadro evoluiu para sepse de foco cutâneo, associada à instabilidade hemodinâmica e piora da função renal, além de sobrecarga das câmaras direitas e TEP. Após a realização de trombólise, o paciente apresentou melhora lenta e progressiva até alcançar estabilidade hemodinâmica. Considerando a raridade e gravidade da GF na população pediátrica, nosso caso destaca os benefícios do reconhecimento precoce do diagnóstico.