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A histiocitose de células de Langerhans é uma doença rara que resulta de proliferação monoclonal das células de Langerhans, possui etiopatogenia desconhecida. O relato é referente a uma lactente de 7 meses com doença em osso mastoide, considerado um sítio especial. O diagnóstico foi suspeitado após tratamento para mastoidite sem resposta. O interesse em relatar o caso é resultante da miscelânea na apresentação da doença, de forma a atentar para o possível diagnóstico.