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Resumo A hipertricose é caracterizada pelo crescimento excessivo de pelos em qualquer região corporal, podendo ocorrer de forma localizada ou generalizada. Esta última comumente está relacionada a síndromes genéticas ou uso de determinados fármacos. Este relato de caso apresenta um lactente com mucopolissacaridose tipo II que foi submetido a um transplante de medula óssea (TMO) e fez uso de ciclosporina, apresentando consequentemente um quadro exacerbado de hipertricose generalizada. O objetivo deste estudo é revisar as principais causas de hipertricose e discutir sobre as hipóteses que levam ao desenvolvimento dessa patologia.