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Relatar um caso de COVID-19 confirmada por PCR em uma lactente de 10 meses com síndrome de hipoventilação congênita central, portanto dependente de ventilação mecânica. O quadro se caracterizou por febre, sibilância, prostração, e episódios de hipoxemia associados a hipercapnia. Recebeu tratamento com oxigênio suplementar, além de antimicrobianos por infecção bacteriana sobreposta. A paciente evoluiu com melhora: suspensa suplementação de oxigênio no décimo terceiro dia de doença e retorno a parâmetros basais de ventilação mecânica. Apesar da doença de base, o desfecho foi favorável, recebendo alta 17 dias após início dos sintomas, com plano de terminar tratamento antimicrobiano a nível ambulatorial.